Articles

durere dureroasă spontană și mișcări involuntare specifice: un raport de caz al picioarelor dureroase și al degetelor de la picioare în mișcare și revizuirea literaturii

Posted by admin

rezumat

picioarele dureroase și degetele de la picioare (PLMT) este un sindrom rar caracterizat prin durere neuropatică spontană și mișcări involuntare specifice la nivelul membrelor inferioare, în special la degetele de la picioare și picioare. Deoarece este o tulburare relativ rară la nivel mondial, fiziopatologia exactă rămâne încă un mister. Până de curând, au fost încercate numeroase metode de tratamente clinice; cu toate acestea, rata de succes a terapiilor este încă foarte scăzută. Aici, raportăm un caz de PLMT și, de asemenea, rezumăm literatura clinică și de cercetare recentă privind prezentarea clinică, caracteristicile electrofiziologice, etiologia, metodele de tratament și prognosticul acestei tulburări. Medicii trebuie să fie conștienți de acest sindrom rar la un pacient cu picioare dureroase și/sau neliniștite. Pe de altă parte, ar trebui încercate mai multe tratamente clinice, chiar și cele care produc de obicei un rezultat slab.

1. Introducere

picioarele dureroase și degetele de la picioare (PLMT) este un sindrom care a fost descris pentru prima dată de Spillane și colab. în 1971 . Din punct de vedere clinic, se caracterizează prin dureri dureroase spontane la nivelul membrelor inferioare și mișcări involuntare la degetele sau picioarele afectate . Deoarece acest sindrom este relativ rar, majoritatea descrierilor PLMT au fost limitate la rapoartele de caz, iar incidența rămâne necunoscută. Etiologia este variată, care include o serie de tulburări clinice. Originea fiziopatologică a acestei boli este încă neclară. Au fost încercate numeroase abordări de tratament, cum ar fi medicamente orale, blocuri nervoase locale și injectarea de toxină botulinică de tip A; cu toate acestea, efectele terapeutice la majoritatea pacienților raportate au fost de obicei temporare și nu sunt ideale . În acest raport, prezentăm un pacient cu sindrom PLMT în departamentul nostru și, de asemenea, facem un rezumat al literaturii despre această tulburare în consecință.

2. Raport de caz

o femeie de 29 de ani a fost trimisă la departamentul nostru cu plângerile principale de dureri dureroase și mișcări involuntare în picioare. Glezna ei dreaptă a fost luxată acum doi ani (iulie 2011), ducând la umflarea persistentă și durerea din regiunea rănită. Mai târziu, această durere arzătoare cu intensitate de 8/10 în glezna și piciorul drept a fost răspândită la piciorul drept, care a fost agravată pe vreme rece sau după mers, în timp ce a fost ușurată la temperatura caldă sau în starea de odihnă. Șase luni mai târziu (ianuarie 2012), debutul mișcărilor involuntare de flexie-extensie a tuturor degetelor drepte a fost observat în repaus. Mișcările au fost intermitente în perioada conștientă și au dispărut în somn. Mai mult, în iulie 2013, pacienta a descris durerea de rupere care a apărut la glezna stângă în timpul mersului, împreună cu mișcări involuntare anormale prezentate la degetele de la picioare stângi, care erau similare cu cele din degetele de la picioare drepte. Mersul a fost dificil pentru ea din cauza durerii. Deoarece simptomele nu au putut fi atenuate după ce s-au odihnit în pat timp de patru până la cinci săptămâni, pacientul a fost trimis la spitalul nostru.

pacientul a fost în general sănătos în trecut și nu a existat antecedente de boli psihiatrice sau de utilizare a neurolepticelor. Examenul nostru clinic a constatat mișcări aritmice de flexie-extensie a degetelor bilaterale în mod repetat în stare de repaus, care ar putea fi reduse la atingerea dorsului piciorului (a se vedea videoclipul suplimentar din materialele suplimentare disponibile online la http://dx.doi.org/10.1155/2014/581402). Examenul neurologic a fost normal. Teste suplimentare, inclusiv studii de rutină și biochimice ale sângelui, urinei și scaunului, funcției tiroidiene, ceruloplasminei serice, nivelului seric de fier, vitaminei B12 serice, anticorpului antinuclear, SSA, SSB și electroforezei proteinelor serice au arătat rezultate care au fost fiziologic normale. Scanarea CT a capului, RMN-ul coloanei vertebrale, EEG, EMG și studiile de conducere nervoasă nu au prezentat constatări patologice. RMN-ul gleznei drepte a arătat umflarea țesuturilor moi și revărsarea articulațiilor în acea regiune. Pacientul a fost tratat cu baclofen oral (10 mg de trei ori pe zi) și gabapentin (300 mg de trei ori pe zi) timp de o săptămână. Deoarece nu s-a obținut nicio îmbunătățire semnificativă, pacientul a întrerupt tratamentul. O urmărire telefonică pentru pacient a fost efectuată o dată la trei luni. După externarea din spitalul nostru, a acceptat tratamentul medicinii tradiționale chineze și al acupuncturii și, de asemenea, nu s-a observat nicio îmbunătățire. Am efectuat cea mai recentă urmărire în septembrie 2014, durerea și mișcările involuntare din picioare au persistat, iar pacientul a încercat să ia injecția de toxină botulinică de tip A în Spitalul Colegiului Medical Peking Union.

3. Discuție

o căutare a fost efectuată în bazele de date PubMed și CNKI, folosind cuvântul cheie „picioare dureroase și degetele de la picioare în mișcare”, pentru a revizui titlurile și rezumatele pentru literaturile publicate din 1971 până în 2013. Un total de 29 de articole relevante au fost revizuite în cele din urmă.

3.1. Caracteristici clinice

picioarele dureroase și degetele de la picioare (PLMT) este un sindrom rar care a fost raportat pentru prima dată în 1971 . Până în prezent , incidența și prevalența PLMT rămân neclare, deoarece doar peste 70 de cazuri au fost documentate la nivel mondial, inclusiv 5 cazuri în China. În prezent, înțelegerea PLMT este în principal din aceste rapoarte de caz. Pentru incidență, Hassan și colegii săi au investigat 76 de cazuri de PLMT și au arătat că incidența la femei (66%) tinde să fie mai mare decât cea la bărbați . Vârsta medie de debut în cea mai mare serie de cazuri a fost de 58 de ani, cu un interval de 24-86 de ani . Cel mai tânăr pacient raportat avea 11 ani . Majoritatea cazurilor au fost sporadice, cu un singur raport despre o mamă și fiica ei care au prezentat amândoi acest sindrom .

PLMT se caracterizează prin durere la nivelul piciorului sau gambei și mișcări involuntare ale degetelor de la picioare, care pot fi dezvoltate unilateral sau bilateral. Durerea este observată la 95% dintre pacienți și, de obicei, precede debutul mișcărilor anormale de zile până la ani. Durerea a apărut de obicei continuu la nivelul piciorului sau piciorului cu furnicături, rupere, tragere sau senzație de arsură, ceea ce aduce mai multă suferință pacienților în comparație cu supărarea mișcărilor involuntare . Cu toate acestea, există o minoritate de pacienți care au puțină senzație dureroasă, dar prezintă doar disconfort descris ca formicare, etanșeitate, greutate sau răceală înghețată. Deși durerea la pacienții cu PLMT pare a fi neuropatică, aceasta nu radiază de-a lungul rădăcinilor nervoase și dermatomului . Spre deosebire de sindromul picioarelor neliniștite, durerea din PLMT nu a putut fi ameliorată prin mers sau exerciții fizice .

cel mai frecvent, mișcările involuntare apar în părțile distale ale membrelor inferioare. În literatura de specialitate, mișcările degetelor de la picioare apar la toți pacienții, care constau în flexie/extensie, aducție/răpire, gheare/îndreptare și mișcări de fanning/circulare. Mușchii proximali ai membrelor și chiar mușchii coapsei la indivizi ar putea fi afectați atunci când mișcările involuntare sunt severe. Mișcările sunt de obicei continue sau intermitente în unele cazuri, variind la diferiți pacienți, dar tind să fie stereotipice pentru un anumit individ . Mai mult, mișcările la pacienții cu PLMT sunt dificil de imitat pentru oamenii obișnuiți, chiar și de către pacientul însuși. Unii dintre pacienți pot opri mișcările pentru o perioadă scurtă de timp prin efort conștient, în timp ce alții suferă mișcări mai severe atunci când se concentrează asupra degetelor afectate. Ca majoritatea mișcărilor involuntare, mișcările din PLMT tind să fie mai evidente în tensiune sau durere, dar dispar în somn. În schimb, se afirmă în câteva rapoarte că mișcările degetelor la pacienți persistă sau chiar devin mai severe în somn . În general, mișcările involuntare sunt asociate ipsilateral cu durerea, fiind în același timp asociate contralateral cu durerea la câteva persoane raportate .

la un număr mic de pacienți, prezentarea clinică a PLMT, durere și mișcări involuntare, a implicat alte părți ale corpului, ceea ce a dus la dezvoltarea unor variante PLMT, inclusiv brațul dureros și degetele în mișcare (PAMF), mâinile dureroase și degetele în mișcare (PHMF), membrele dureroase/extremitățile în mișcare (PLME) și câteva cazuri fără durere, care se numește membre nedureroase/extremități în mișcare . De obicei, mișcările sunt însoțite de durere și dispar atunci când durerea a fost ușurată. Dar, în unele cazuri, mișcările involuntare nu au fost limitate, deoarece durerea a fost ușurată. În schimb, la persoanele tratate cu toxină botulinică, simptomele lor de mișcare au fost reduse în timp ce durerea a persistat .

3.2. Observații electrofiziologice

anormalitatea potențialului somatosenzorial evocat (SEP) a fost găsită la unii pacienți, arătând în mod specific latența prelungită și conducerea scăzută, care indică afectarea patologică în calea senzorială periferică spre centrală. Viteza conducerii nervului periferic ar putea fi normală și ar putea fi prezentate și indicațiile neuropatiei periferice sau radiculopatiei. În plus, examinarea EMG este capabilă să dezvăluie două tipuri de activități: una este exploziile aleatorii, imprevizibile, neregulate, care pot dura 80-1000 ms, iar cealaltă este exploziile semicontinue cu o durată similară. Acesta din urmă este, de asemenea, asociat cu cocontracția mușchilor antagonici și contigui, a căror frecvență este de 1,5–200 Hz .

3.3. Etiologia și patogeneza

cauza sindromului PLMT nu este încă pe deplin înțeleasă. În plus față de câțiva pacienți cu debut idiopatic , posibilele sale etiologii raportate includ leziuni ale nervilor periferici, neuropatie (polineuropatie din diabet, alcoolism, sindrom de tunel tarsian, stenoză lombară a coloanei vertebrale sau mononeurită hipertrofică), deficit de vitamina B12, sindrom SJ Inktagren, lupus eritematos sistemic, gamopatie monoclonală IgG, mielită herpes zoster, compresie a măduvei spinării, boala Hashimoto, boala Wilson, virusul imunodeficienței umane și neuroleptice . În cazurile raportate în China, unul a fost idiopatic , iar trei pacienți au avut boala Wilson . Neuropatia periferică și trauma locală reprezintă cea mai frecventă cauză , cum ar fi cazul nostru care a fost demonstrat mai sus, în care leziunea piciorului drept a indus debutul PLMT.

există încă controverse cu privire la originea și mecanismul fiziopatologic al durerii și mișcărilor. Cele două studii retrospective efectuate de Hassan și colab. și de Liu și colab. demonstrați că atât neuropatia, cât și radiculopatia sunt cele mai frecvente cauze ale PLMT . Natura durerii este de obicei descrisă ca furnicături, rupere, tragere sau arsură, care este caracteristica tipică a durerii neuropatice. Pacienții cu radiculopatie declanșată de stenoza foraminală locală au simptome ameliorate după decompresia chirurgicală, sugerând că leziunea potențială poate proveni din sistemul nervos periferic. Pe de altă parte, nu există dovezi de leziuni periferice la unii pacienți combinate cu boala Wilson sau boala Hashimoto . Mai mult, la pacienții cu traume locale sau neuropatie periferică unilaterală, durerea și mișcările involuntare apar bilateral . Mai mult, blocarea nervului periferic sau a rădăcinii nervoase nu este capabilă să amelioreze complet și substanțial simptomele . Aceste descoperiri indică faptul că originile leziunilor ar putea implica nu numai nervul periferic, ci și sistemul nervos central. Mai exact, se speculează că descărcările neuronale formate în locul leziunii periferice activează celulele cornului ventral din măduva spinării pentru a produce mișcările degetelor de la picioare . Leziunile din nervul periferic sau rădăcina nervoasă pot duce la modificări ale funcției intrărilor aferente neuronale la neuronii din amonte în trunchiul cerebral și centrele subcorticale, rezultând un proces patologic în reorganizarea și integrarea neuronală, care inițiază în continuare un dezechilibru al semnalelor excitatorii/inhibitoare către neuronii din aval . Diferitele grade în alterarea funcției aferente senzoriale și reorganizarea centrală pot fi determinanții cheie ai varietății manifestărilor clinice în PLMT . Potrivit acestora, este propus de Alvarez și colab. mișcările involuntare provin cel mai probabil din măduva spinării sau din Centrul superior (de exemplu, ganglionii bazali), în timp ce durerea poate fi derivată din nervii centrali sau periferici. Neuropatia periferică și traumatismele țesuturilor moi sunt presupuse a fi factori precipitanți ai modificărilor patologice ale funcției senzoriale și reorganizării centrale. În plus , în două cazuri plmt raportate de Drummond și Finch, durerea și mișcările involuntare ar putea fi declanșate de factori precum răceala și tresărirea, care pot crește activitatea simpatică. De asemenea, se constată că atât durerea, cât și mișcările sunt ameliorate după inhibarea sistemului simpatic. Cu toate acestea, o astfel de ușurare este temporală, durează doar câteva zile și este urmată de reapariția durerii și a mișcărilor involuntare. Aceasta implică faptul că activitatea simpatică poate contribui, de asemenea, la cauza simptomelor în PLMT. Descărcarea neuronală simpatică pare a fi un facilitator al impulsurilor nociceptive în membrele afectate. Durerea și mișcările involuntare ale degetelor de la picioare au apărut în cele din urmă în ambele părți la pacientul nostru și nu au existat dovezi de neuropatie periferică sau radiculopatie în examinarea fizică clinică sau studiile EMG, ceea ce sugerează că o origine centrală poate fi mai plauzibilă la acest pacient. Deoarece EMG a fost efectuat peste doi ani mai târziu după trauma la glezna dreaptă, ar trebui luată în considerare posibilitatea neuropatiei tranzitorii subclinice asociate. Deși mecanismul fiziopatologic exact nu a putut fi identificat, propunem ca modificările funcționale ale intrărilor aferente neuronale inițiate de lezarea țesuturilor moi și reorganizarea ulterioară a neuronului central în măduva spinării sau centrele superioare să joace un rol major în patogeneza pacientului nostru.

3.4. Tratament și prognostic

în prezent, nu există dovezi că sindromul PLMT poate fi rezolvat spontan în timp. Deși o gamă largă de medicamente a fost utilizată pentru tratament, rata de succes a terapiilor este încă limitată. Medicamentele includ baclofen, benzodiazepine, antidepresive, antiepileptice, AINS și levodopa. Agenții Gabaergici, cum ar fi gabapentina și pregabalina, sunt cunoscuți pentru a inhiba influxul de calciu prin canale de calciu cu tensiune în ganglionii rădăcinii dorsale și măduva spinării și, prin urmare, întrerup seria de evenimente care duc la dureri neuropatice. De asemenea, pot inhiba Central GABA în ganglionii bazali pentru a suprima mișcările generate Central. Agenții Gabaergici se dovedesc a fi eficienți în atenuarea durerii și a mișcărilor la pacienții cu PLMT, posibil atât prin mecanisme centrale, cât și periferice . În studiul realizat de Alvarez și colab., gabapentin sau pregabalin a oferit un efect pozitiv în jumătate din cele 14 cazuri. Doza maximă utilizată pentru gabapentin este de 2400 mg pe zi, iar pentru pregabalin este de 1500 mg pe zi . Decompresia chirurgicală poate fi eficientă la pacienții cu radiculopatie cauzată de stenoză foraminală sau stenoză spinală . Blocarea nervului Local, anestezia epidurală, blocarea simpatică sau stimularea epidurală a măduvei spinării pot ameliora durerea și, de asemenea, pot reduce mișcările. Cu toate acestea, efectele lor terapeutice sunt de obicei temporare; tratamente repetate sunt necesare pentru a obține efecte curative susținute . Botulinum Local o injecție sub îndrumare electromiografică a fost raportată a fi utilă în ameliorarea durerii și controlul mișcării, dar simptomele revin după câteva zile sau luni . După injecții repetate, remisia completă a durerii și mișcărilor ar putea fi susținută mai mult de 3 ani . Se recomandă ca botulinul a să acționeze printr-o reducere a descărcării fusului muscular care duce la o scădere a activității buclei gamma și a sensibilizării centrale.

deși este disponibilă o listă de opțiuni terapeutice, este demn de remarcat faptul că mulți pacienți au avut încă răspunsuri slabe la terapii, iar câțiva au avut simptome agravate treptat odată cu progresia bolii. Dintre toți acești pacienți, nu există caracteristici unice în ceea ce privește sexul, vârsta de debut, natura durerii și examinarea neurologică .

4. Concluzie

PLMT este un sindrom rar. Până de curând, doar peste 70 de cazuri au fost raportate la nivel mondial , inclusiv 5 cazuri care au fost găsite în China. Am raportat un pacient cu durere caracteristică și mișcări involuntare ale PLMT. Etiologia și mecanismul exact rămân încă necunoscute, iar dovezile posibilelor etiologii raportate nu au fost găsite la pacientul nostru, indicând un mecanism patofiziologic mai complex al acestui sindrom. Baclofenul și gabapentina nu au fost de ajutor la pacientul nostru. În plus, am raportat mai întâi tratamentele care utilizează medicina tradițională chineză și acupunctura pentru acest sindrom și, din păcate, s-a observat un efect slab.

Conflict de interese

autorii declară că nu există niciun conflict de interese în ceea ce privește publicarea acestei lucrări.

materiale suplimentare

mișcările involuntare de flexie-extensie prezentate în degetele drepte ale pacientului PLMT, care ar putea fi reduse la atingerea gleznei sau a dorsului piciorului.

  1. Material Suplimentar

Related Post

Leave A Comment