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Dolor Espontáneo y Movimientos Involuntarios Peculiares: Reporte de un caso de Piernas y Dedos de los Pies en Movimiento Dolorosos y Revisión de la Literatura

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Resumen

El dolor de piernas y dedos de los pies en movimiento (TMPL) es un síndrome raro caracterizado por dolor neuropático espontáneo y movimientos involuntarios peculiares en las extremidades inferiores, especialmente en los dedos de los pies y los dedos de los pies. Como es un trastorno relativamente raro en todo el mundo, la fisiopatología exacta sigue siendo un misterio. Hasta hace poco, se han probado numerosos métodos de tratamientos clínicos; sin embargo, la tasa de éxito de las terapias sigue siendo muy baja. A continuación, presentamos un caso de TMPL y también resumimos las publicaciones clínicas y de investigación recientes sobre la presentación clínica, las características electrofisiológicas, la etiología, los métodos de tratamiento y el pronóstico de este trastorno. Los médicos deben ser conscientes de este síndrome poco frecuente en un paciente con piernas doloridas y/o inquietas. Por otro lado, se deben probar múltiples tratamientos clínicos, incluso aquellos que generalmente producen un resultado pobre.

1. Introducción

El dolor en las piernas y en los dedos de los pies en movimiento (TMPL) es un síndrome que fue descrito por primera vez por Spillane et al. en 1971 . Clínicamente, se caracteriza por dolor espontáneo en las extremidades inferiores y movimientos involuntarios en los dedos de los pies o pies afectados . Dado que este síndrome es relativamente poco frecuente, la mayoría de las descripciones de la TMPL se han limitado a informes de casos y la incidencia sigue siendo desconocida. La etiología es variada, que incluye una serie de trastornos clínicos. El origen fisiopatológico de esta enfermedad aún no está claro. Se han intentado numerosos enfoques de tratamiento, como medicamentos orales, bloqueos nerviosos locales e inyección de toxina botulínica tipo A; sin embargo, los efectos terapéuticos en la mayoría de los pacientes notificados fueron generalmente temporales y no ideales . En este informe, presentamos a un paciente con síndrome de TMPL en nuestro departamento y también hacemos un resumen de las literaturas sobre este trastorno en consecuencia.

2. Reporte de caso

Una mujer de 29 años de edad fue remitida a nuestro departamento con las principales quejas de dolor doloroso y movimientos involuntarios en sus pies. Su tobillo derecho fue esguinzado hace dos años (julio de 2011), lo que resultó en una hinchazón y dolor persistentes en la región lesionada. Más tarde, este dolor ardiente con intensidad de 8/10 en el tobillo y el pie derecho se extendió a la pierna derecha, que se ha empeorado en el clima frío o después de caminar mientras se alivia en la temperatura cálida o en la condición de descanso. Seis meses después (enero de 2012), se observó el inicio de movimientos involuntarios de flexión y extensión de todos los dedos de los pies derechos en reposo. Los movimientos eran intermitentes en el período consciente y desaparecían durante el sueño. Además, en julio de 2013, la paciente describió dolor desgarrador que se produjo en el tobillo izquierdo mientras caminaba, junto con movimientos involuntarios anormales en los dedos de los pies izquierdos que eran similares a los de los dedos de los pies derechos. Caminar era difícil para ella debido al dolor. Como los síntomas no pudieron aliviarse después de descansar en la cama durante cuatro o cinco semanas, el paciente fue remitido a nuestro hospital.

El paciente estaba generalmente sano en el pasado y no había antecedentes de enfermedad psiquiátrica o uso de neurolépticos. Nuestro examen clínico encontró movimientos arrítmicos de flexión y extensión de los dedos de los pies bilaterales repetitivos en la condición de reposo, que podrían reducirse al tocar el dorso del pie (ver el Video Suplementario en Materiales Suplementarios disponibles en línea en http://dx.doi.org/10.1155/2014/581402). El examen neurológico fue normal. Pruebas adicionales que incluyeron estudios bioquímicos y de rutina de sangre, orina y heces, función tiroidea, ceruloplasmina sérica, nivel de hierro sérico, vitamina B12 sérica, anticuerpos antinucleares, SSA, SSB y electroforesis de proteínas séricas mostraron resultados fisiológicamente normales. La tomografía computarizada de la cabeza, la resonancia magnética de la columna vertebral, el electroencefalograma, la electromiografía y los estudios de conducción nerviosa no mostraron hallazgos patológicos. La resonancia magnética del tobillo derecho reveló hinchazón de tejidos blandos y derrame articular en esa región. El paciente fue tratado con baclofeno oral (10 mg tres veces al día) y gabapentina (300 mg tres veces al día) durante una semana. Como no se obtuvo una mejoría significativa, el paciente suspendió el tratamiento. Se realizó un seguimiento telefónico del paciente una vez cada tres meses. Después del alta de nuestro hospital, aceptó el tratamiento de la medicina tradicional china y la acupuntura, y tampoco se observó mejoría. Realizamos el último seguimiento en septiembre de 2014, el dolor y los movimientos involuntarios en sus pies aún persistían, y la paciente intentó inyectarse la toxina botulínica tipo A en el Hospital de la Universidad Médica de la Unión de Pekín.

3. Discusión

Se realizó una búsqueda en las bases de datos PubMed y CNKI, utilizando la palabra clave «piernas dolorosas y dedos de los pies en movimiento», para revisar los títulos y resúmenes de las literaturas publicadas entre 1971 y 2013. Finalmente se revisó un total de 29 artículos pertinentes.

3.1. Características clínicas

Dolor en las piernas y en los dedos de los pies en movimiento (TMPL) es un síndrome poco frecuente que se notificó por primera vez en 1971 . Hasta la fecha, la incidencia y prevalencia de la TMPL sigue sin estar clara, ya que solo se han documentado más de 70 casos en todo el mundo , incluidos 5 casos en China. En la actualidad, la comprensión de la TMPL se basa principalmente en estos informes de casos. Para la incidencia, Hassan y sus colegas investigaron 76 casos de TMPL y revelaron que la incidencia en mujeres (66%) tiende a ser mayor que en hombres . La edad media de aparición en la mayor serie de casos fue de 58 años, con un rango de 24 a 86 años . El paciente más joven reportado tenía 11 años de edad . La mayoría de los casos fueron esporádicos, con solo un reporte sobre una madre y su hija que presentaron este síndrome .

La TMPL se caracteriza por dolor en el pie o la pantorrilla y movimientos involuntarios de los dedos de los pies, que pueden desarrollarse de forma unilateral o bilateral. El dolor se observa en el 95% de los pacientes y, por lo general, precede a la aparición de movimientos anormales de días a años. El dolor generalmente se producía continuamente en el pie o la pierna con sensación de hormigueo, desgarro, disparo o ardor, lo que trae más sufrimiento a los pacientes en comparación con la molestia de los movimientos involuntarios . Sin embargo, hay una minoría de pacientes que tienen poca sensación de dolor, pero solo muestran molestias descritas como formicación, opresión, pesadez o frialdad helada. Aunque el dolor en pacientes con TMPL parece ser neuropático, no irradia a lo largo de las raíces nerviosas y el dermatoma . A diferencia del síndrome de piernas inquietas, el dolor en la TMPL no se podía aliviar caminando o haciendo ejercicio .

Con mayor frecuencia, los movimientos involuntarios ocurren en las partes distales de las extremidades inferiores. En la literatura, punta de los movimientos aparecen en todos los pacientes, que consisten en flexión/extensión, aducción/abducción, arañando/enderezado, y fanning/movimientos circulares. Los músculos proximales de la extremidad e incluso los músculos del muslo en individuos podrían verse afectados cuando los movimientos involuntarios son severos. Los movimientos son generalmente continuos, o intermitentes en algunos casos, variando en diferentes pacientes, pero tienden a ser estereotipados para un individuo en particular . Además, los movimientos en pacientes con TMPL son difíciles de imitar para la gente común, incluso por el propio paciente. Algunos de los pacientes pueden detener los movimientos por un corto tiempo mediante un esfuerzo consciente, mientras que otros sufren movimientos más severos cuando se concentran en los dedos de los pies afectados. Como la mayoría de los movimientos involuntarios, los movimientos en la TMPL tienden a ser más obvios en la tensión o el dolor, pero desaparecen durante el sueño. Por el contrario, se afirma en algunos informes que los movimientos de los dedos de los pies en los pacientes persisten o incluso se vuelven más severos durante el sueño . En general, los movimientos involuntarios se asocian ipsilateralmente con el dolor, mientras que se asocian contralateralmente con el dolor en unos pocos individuos reportados .

En un pequeño número de pacientes, la presentación clínica de la TMPL, el dolor y los movimientos involuntarios, han afectado a otras partes del cuerpo, lo que ha llevado al desarrollo de algunas variantes de TMPL, como brazos y dedos en movimiento dolorosos (PAMF), manos y dedos en movimiento dolorosos (PHMF), extremidades/extremidades en movimiento dolorosas (EMPL) y algunos casos sin dolor, lo que se denomina extremidades/extremidades en movimiento indoloras . Por lo general, los movimientos van acompañados del dolor y desaparecen cuando el dolor se alivia. Pero en algunos casos, los movimientos involuntarios no se limitaron, ya que el dolor se alivió. Por el contrario, en los individuos tratados con toxina botulínica, sus síntomas de movimiento se redujeron mientras persistía el dolor .

3.2. Observaciones electrofisiológicas

La anormalidad del potencial evocado somatosensorial (SEP) se ha encontrado en algunos pacientes, mostrando específicamente la latencia prolongada y la disminución de la conducción, que indican el daño patológico en la vía sensorial periférica a central. La velocidad de conducción de los nervios periféricos podría ser normal y las indicaciones de neuropatía periférica o radiculopatía también podrían presentarse. Además, el examen EMG es capaz de revelar dos tipos de actividades: una son las ráfagas aleatorias, impredecibles e irregulares que pueden durar entre 80 y 1000 ms y la otra son las ráfagas semicontinuas con una duración similar. Este último también está asociado con la cocontracción de músculos antagónicos y contiguos, cuya frecuencia es de 1,5 a 200 Hz .

3.3. Etiología y patogénesis

La causa del síndrome de TMPL todavía no se comprende completamente. Además de algunos pacientes con inicio idiopático , sus posibles etiologías reportadas incluyen lesión de nervios periféricos, neuropatía (polineuropatía por diabetes, alcoholismo, síndrome del túnel tarsal, estenosis espinal lumbar o mononeuritis hipertrófica), deficiencia de vitamina B12, síndrome de Sjögren, lupus eritematoso sistémico, gammopatía monoclonal IgG, mielitis por herpes zóster, compresión de la médula espinal, enfermedad de Hashimoto, enfermedad de Wilson, virus de inmunodeficiencia humana y neurolépticos . En los casos notificados en China, uno era idiopático y tres pacientes tenían enfermedad de Wilson . La neuropatía periférica y el trauma local representan la causa más común , como nuestro caso que se demostró anteriormente en el que la lesión del pie derecho indujo el inicio de la TMPL.

Todavía hay controversias sobre el origen y el mecanismo fisiopatológico del dolor y de los movimientos. Los dos estudios retrospectivos realizados por Hassan et al. y por Liu et al. demostrar que tanto la neuropatía como la radiculopatía son las causas más comunes de TMPL . La naturaleza del dolor generalmente se describe como hormigueo, desgarro, disparo o ardor, que es la característica típica del dolor neuropático. Los pacientes con radiculopatía desencadenada por estenosis foraminal local tienen síntomas aliviados después de la descompresión quirúrgica, lo que sugiere que la lesión potencial puede originarse en el sistema nervioso periférico. Por otro lado, no hay evidencia de daño periférico en algunos pacientes combinado con la enfermedad de Wilson o la enfermedad de Hashimoto . Además, en pacientes con trauma local o neuropatía periférica unilateral, su dolor y movimientos involuntarios emergen bilateralmente . Además, el bloqueo del nervio periférico o de la raíz del nervio no es capaz de aliviar los síntomas completa y sustancialmente . Estos hallazgos indican que el origen de las lesiones podría involucrar no solo a los nervios periféricos, sino también al sistema nervioso central. Específicamente, se especula que las descargas neuronales formadas en el sitio de la lesión periférica activan las células del cuerno ventral en la médula espinal para producir los movimientos de los dedos de los pies . Las lesiones en el nervio periférico o la raíz nerviosa pueden conducir a cambios en la función de las entradas aferentes neuronales a las neuronas aguas arriba en el tronco cerebral y los centros subcorticales, lo que resulta en un proceso patológico en la reorganización e integración neuronales, que inician aún más un desequilibrio de señales excitatorias/inhibitorias a las neuronas aguas abajo . Los diferentes grados en la alteración de la función aferente sensorial y la reorganización central pueden ser los determinantes clave de la variedad de manifestaciones clínicas en la TMPL . De acuerdo con estos, es propuesto por Álvarez et al. que los movimientos involuntarios probablemente se originen en la médula espinal o en el centro superior (por ejemplo, los ganglios basales), mientras que el dolor puede derivarse de los nervios centrales o periféricos. Se supone que la neuropatía periférica y el trauma de tejidos blandos son factores desencadenantes de los cambios patológicos en la función sensorial y la reorganización central. Además, en dos casos de TMPL reportados por Drummond y Finch, el dolor y los movimientos involuntarios podrían ser desencadenados por factores como el frío y el sobresalto, que pueden aumentar la actividad simpática. También se encuentra que tanto el dolor como los movimientos se alivian después de la inhibición del sistema simpático. Sin embargo, tal alivio es temporal, solo dura unos pocos días, y es seguido por la reaparición del dolor y los movimientos involuntarios. Esto implica que la actividad simpática también puede contribuir a la causa de los síntomas en la TMPL. La descarga neural simpática parece ser un facilitador de los impulsos nociceptivos en las extremidades afectadas. El dolor y los movimientos involuntarios de los dedos de los pies finalmente aparecieron en ambos lados en nuestro paciente y no hubo evidencia de neuropatía periférica o radiculopatía en el examen físico clínico o en estudios de EMG, lo que sugiere que un origen central puede ser más plausible en este paciente. Debido a que la EMG se realizó más de dos años después del trauma en el tobillo derecho, se debe considerar la posibilidad de neuropatía transitoria subclínica asociada. Aunque no se pudo identificar el mecanismo fisiopatológico exacto, proponemos que los cambios funcionales de las entradas aferentes neurales iniciados por el daño de tejidos blandos y la posterior reorganización de la neurona central en la médula espinal o en los centros superiores podrían jugar un papel importante en la patogénesis de nuestro paciente.

3.4. Tratamiento y pronóstico

Actualmente, no hay evidencia de que el síndrome de TMPL pueda resolverse espontáneamente con el tiempo. Aunque se ha utilizado una amplia gama de medicamentos para el tratamiento, la tasa de éxito de las terapias sigue siendo limitada. Los medicamentos incluyen baclofeno, benzodiacepinas, antidepresivos, antiepilépticos, AINE y levodopa. Se sabe que los agentes gabaérgicos, como la gabapentina y la pregabalina, inhiben el flujo de calcio a través de canales de calcio dependientes del voltaje en los ganglios de la raíz dorsal y la médula espinal y, por lo tanto, interrumpen la serie de eventos que conducen al dolor neuropático. También pueden inhibir centralmente el GABA en los ganglios basales para suprimir los movimientos generados centralmente. Se ha comprobado que los agentes gabaérgicos son eficaces para atenuar el dolor y los movimientos en pacientes con TMPL, posiblemente a través de mecanismos centrales y periféricos . En el estudio realizado por Álvarez et al., gabapentina o pregabalina ofrecieron un efecto positivo en la mitad de los 14 casos. La dosis máxima utilizada para gabapentina es de 2400 mg al día, y para pregabalina es de 1500 mg al día . La descompresión quirúrgica puede ser eficaz en pacientes con radiculopatía causada por estenosis foraminal o estenosis espinal . El bloqueo nervioso local, la anestesia epidural, el bloqueo simpático o la estimulación epidural de la médula espinal pueden aliviar el dolor y también reducir los movimientos. Sin embargo, sus efectos terapéuticos suelen ser temporales; se requieren tratamientos repetidos para lograr efectos curativos sostenidos . Se informó que la inyección local de botulina A bajo guía electromiográfica era útil para aliviar el dolor y controlar el movimiento, pero los síntomas reaparecen después de unos días o meses . Después de inyecciones repetidas, la remisión completa del dolor y los movimientos podría mantenerse durante más de 3 años . Se sugiere que el botulino A actúe a través de una reducción de la descarga del huso muscular que conduce a una disminución de la actividad del bucle gamma y la sensibilización central.

Aunque se dispone de una lista de opciones terapéuticas, vale la pena señalar que muchos pacientes todavía tenían respuestas deficientes a las terapias, y unos pocos tenían síntomas agravados gradualmente junto con la progresión de la enfermedad. Entre todos estos pacientes, no hay características únicas en los aspectos de su sexo, edad de inicio, naturaleza del dolor y examen neurológico .

4. Conclusión

La TMPL es un síndrome poco frecuente. Hasta hace poco, solo se han notificado más de 70 casos en todo el mundo , incluidos 5 casos encontrados en China. Reportamos un paciente con dolor característico y movimientos involuntarios de TMPL. La etiología y el mecanismo exacto siguen siendo desconocidos, y no se ha encontrado evidencia de posibles etiologías reportadas en nuestro paciente, lo que indica un mecanismo fisiopatológico más complejo de este síndrome. El baclofeno y la gabapentina no fueron útiles para nuestro paciente. Además, también reportamos por primera vez los tratamientos con medicina tradicional china y acupuntura para este síndrome, y desafortunadamente se observó un efecto pobre.

Conflicto de intereses

Los autores declaran que no existe conflicto de intereses con respecto a la publicación de este artículo.

Materiales suplementarios

Los movimientos de flexión-extensión involuntarios se presentaron en los dedos derechos del pie del paciente con TMPL, que podían reducirse al tocar el tobillo o el dorso del pie.

  1. Material suplementario

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